Abstract
目的
探讨局部放疗对颞下颌关节功能可能存在的远期影响，提高对口腔颌面外科及耳科相关性疾病的认知。
方法
结合病史、临床表现及影像学检查综合分析颞下颌关节外耳道疝疾病的成因。
结果
患者耳内镜检查均可见外耳道深部前壁随张、闭口而内外运动的软组织包块，CT检查示耳道前壁有明显骨质缺损。
讨论
后期放射损伤可能是颞下颌关节外耳道疝的诱发因素，CT、MRI检查对疾病治疗方案的选择有指导意义，耳内镜检查的特异性体征可明确诊断。
Keywords: 外耳道疝, 鼻咽肿瘤, 放射治疗, 颞下颌关节
Abstract
Objective
To summarize the cases of temporomandibular joint herniation into external auditory canal found and treated in our hospital, to improve the understanding of oral and maxillofacial diseases and otological diseases, and to explore the potential long-term effects of local radiotherapy on temporomandibular joint function.
Method
Analyzed the causes of temporomandibular joint herniation into external auditory canal comprehensively through combining history, clinical manifestations and imaging examination.
Result
All otoscope results showed soft tissue mass in the deep anterior wall of the external auditory canal. The soft tissue mass moved inside and outside along with the opening and closing of the mouth. CT examination revealed obvious bone defects in the anterior wall of the ear canal.
Conclusion
Delayed radiotherapy injury may be a inducing factor of temporomandibular joint herniation into external auditory canal. CT and MRI examination have guiding significance on the disease treatment selection. The specific signs found by otoscope can confirm the diagnosis.
Keywords: external auditory canal hernia, nasopharyngeal carcinoma, radiation therapy, temporomandibular joint
颞下颌关节外耳道疝是指颞下颌关节内容物通过未闭合的鼓骨裂孔疝入外耳道，大多数患者无临床症状，疝出物较大影响颞下颌关节功能或疝出物合并感染时可出现耳深部痛、颞下颌关节咬合痛、耳道溢液及外耳道肉芽等，治疗多以观察随诊为主，因颞下颌关节功能紊乱、反复感染或形成颞下颌关节外耳道瘘需要手术治疗的概率极小[1-3]。我院曾收治2例颞下颌关节外耳道疝，现报告如下。
1. 资料与方法
1.1. 临床资料
例1，男，67岁，因左耳深部痛伴闷堵感2周前来就诊，6年前曾因鼻咽癌放疗并遵医嘱持续复诊；例2，男，72岁，因咬合时左耳深部疼痛1个月前来就诊，9年前因鼻咽癌放疗，近5年未复诊。
1.2. 检查方法
对例1患者行CT平扫，行高分辨率CT(Revolution 256)扫描，扫描参数如下：管电压120 kV，管电流240mAs，探测器宽度40mm。扫描范围从岩骨上缘至乳突尖，重建层厚0.625mm，间距0.625mm，分别进行骨算法、软组织算法重建。采用容积CT测量骨缺损直径方法，在多平面重建窗口中导入骨算法薄层数据，在疝口的最大截面积上测量骨缺损的上下、左右径以及缺损内缘到鼓膜附着点的最短距离；采用软组织算法薄层图像进行颞骨容积重建，观察Huschke孔的形态。
对例1患者行MRI平扫加增强扫描，采用Discovery 750 MRI扫描仪，层厚2 mm，层间距0.5mm，矩阵512×512，横断位FSE序列T1WI(TR：3500，TE：24)，横断位FSE序列T2WI PROPELLER(TR：9919，TE：79)；冠位序列T2 FSE(TR：4000，TE：102)经肘静脉注射造影剂钆喷酸葡胺后进行横断位、冠状位脂肪抑制T1WI扫描。
2. 结果
2.1. 影像学检查
2例患者行耳内镜检查，均见耳道深部前壁随张闭口而内、外运动的软组织包块(图 1、2)，鼻咽部未见肿瘤生长。例1患者CT检查示耳道前下壁骨质缺损区域：横轴位示左右最宽径5.6 mm，矢状位最大径4.9 mm，冠状位最大径4.4 mm(图 3)；三维重建示：Huschke孔为不规则的骨质缺损(图 4)。MRI检查：左外耳道前壁见局部软组织突入外耳道，最大径为6.6 mm，增强扫描可见不均匀明显强化，病灶通过骨质缺损区与左侧颞下颌关节囊相连通。
图 1.
例1患者耳内镜检查图像
1a: 治疗前闭口时左耳道前壁及前下壁局限充血、肿胀、隆起, 部分遮挡鼓膜, 耳道内稀薄分泌物积存; 1b: 治疗前张口时左耳道前壁回复至平坦状态, 可见鼓膜全貌; 1c: 治疗后闭口时左耳道图像, 耳道前壁可见半球形隆起, 触探质软; 1d: 治疗后张口时左耳道图像, 耳道前壁平坦、半球形隆起消失;
Open in a new tab图 2.
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例2患者耳内镜检查图像 2a: 闭口时可见左耳道前壁局限隆起, 探之质软; 2b: 张口时左耳道前壁局限隆起消失; 图 3 例1患者颞骨薄层CT扫描可见左耳道前壁局限软组织影, 耳道前壁局限骨质缺损3a: 横轴位软组织窗示耳道内局限突出软组织影通过骨缺损区与颞下颌关节组织相延续; 3b: 横轴位骨窗显示骨缺损边缘光滑整齐, 无骨质破坏; 3c: 横轴位MRI示左外耳道前壁见增强扫描不均匀明显强化, 局部软组织突入外耳道, 病灶通过骨质缺损区与左侧颞下颌关节软组织相连; 3d: 矢状位重建图像显示耳道前壁骨质局部不规则缺损; 图 4 例1患者CT三维重建左耳道前壁及邻近结构 4a: 左外耳道侧面观: 红色虚线示颞骨关节窝及关节结节, 黑色箭头示耳道前壁、显示Huschke孔骨性缺损区域形状不规则, 白色箭头示茎突, 左下角小图蓝色填充区域为Huschke孔; 4b: 左耳道下面观: 黑色箭头示耳道前壁、显示Huschke孔骨性缺损区域形状不规则, 白色箭头示茎突, 左下角小图蓝色填充区域为Huschke孔。
2.2. 治疗及随访
给予例1患者静脉输注阿莫西林克拉维酸钾1.2g/d，3次/d，且行左氧氟沙星滴耳液滴耳，治疗7d后耳道内局部包块明显缩小，恢复干耳，耳深部痛及耳闷堵感消失。例2患者经下颌放松及对抗张嘴练习治疗2周后，疼痛症状逐渐消失。本组2例患者持续随访至今，均无耳部及颞下颌关节区域不适症状再发。
3. 讨论
李进让等(2007)报道Huschke孔是颞骨鼓板在发育过程中因骨性发育障碍而遗留于外耳道前壁的一个骨性缺损，通向颞下颌关节内后侧，从而形成外耳道与颞下颌关节腔间的骨性通道，颞骨鼓部在5岁前后发育完毕，此骨孔如未能闭合可形成永久性Huschke孔，是颞骨鼓部的解剖变异。已有文献报道成人中永久性Huschke孔的出现率为9%~27%[4]。笔者对本院301例颞骨CT资料进行回顾性研究，男148例，女153例，年龄23~87岁；有6例存在Huschke孔，其中女4例，男2例；左耳4例，右耳1例，双耳并存1例；Huschke孔的发生率为1.99%，同时利用已有CT资料进行重建，观察Huschke孔形状，呈现不规则，多为类亚铃形，个别为边缘不规整的小椭圆形。
永久性Huschke孔可能会带来多种临床症状，如颞下颌关节外耳道疝、耳深部痛或颞下颌关节咬合痛、耳道溢液及外耳道肉芽等[1-3]。大多数患者无临床症状，仅在影像学检查时无意间发现，治疗多以观察随诊为主，形成自发性颞下颌关节外耳道疝(或瘘)且需要手术治疗的概率极小[2]。颌面外科进行颞下颌关节手术治疗的目标在于恢复稳定的关节功能，耳道前壁为颞下颌关节的后内侧壁，关节运动主要受力方向为前后运动[5]，因颞下颌关节囊韧性较强，耳道前壁小范围骨质缺损对颞下颌关节功能影响不大，但Huschke孔范围较大时可能易造成颞下颌关节囊内容物疝出，因此建议颞下颌关节外耳道疝患者行CT或MRI检查评估骨质缺损范围，在发生颞下颌关节外耳道瘘或颞下颌关节外耳道疝伴保守治疗无效的颞下颌关节功能紊乱时可采取手术治疗[6]。
张口困难是鼻咽癌患者放疗后常见的后遗症，是高剂量放射线照射后颞颌关节及咀嚼肌群纤维化的结果[7]，属于后期放射损伤，随着放射治疗技术的日益完善，张口困难的发生率由28%~46%[8-9]降至调强放射治疗后的4.73%[9]。其中颞下颌关节受损发生率为18.6%~30.2%[10]，而颞颌关节的平均受照剂量可达34.86 Gy(17.9~51.36 Gy)[9]。本组2例患者均为鼻咽部肿瘤远期放射治疗后，其中例1患者伴有Ⅰ级张口受限。本组患者临床症状的发生可能有偶发因素，但对于存在Huschke孔的患者，由于缺少完好的骨性关节臼保护，其关节囊及耳道组织的后期放射损伤及继发的功能改变可能是颞下颌关节外耳道疝的诱发因素。
随着耳内镜检查的常态化，CT、MRI等设备日渐广泛普及，颞下颌关节外耳道疝这一疾病的发现率可能越来越多，而耳道前壁骨质缺损造成关节囊疝出物随张、闭口运动而内外运动的特征性改变可作为该疾病的诊断标准之一。
Funding Statement
深圳大学总医院科技人才助推计划(No: SUGH2018QD039)
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